Виразковий єюніт у дитини з целіакією BMC Гастроентерологія Повний текст

Анотація

Передумови

Целіакія може проявлятися у дітей та дорослих з різними проявами, включаючи рідкісне ускладнення, відоме як виразковий єюніт. Остання асоціюється з рефрактерною целіакією у дорослих пацієнтів. Метою цього звіту є опис першого педіатричного випадку виразкового єюніту при целіакії, діагностованого за допомогою капсульної ендоскопії, який не асоціювався з рефрактерною целіакією.

Презентація справи

У 9-річної дівчинки в анамнезі були болі в животі та блювота. Лабораторні дослідження виявили дещо підвищений рівень антитіл до трансглутамінази IgA в тканинах на тлі дефіциту IgA в сироватці крові. Початкова верхня ендоскопія з біопсіями не була вирішальною для целіакії. Подальші дослідження включали позитивне анти-ендомізієве антитіло IgA та позитивне типізацію HLA DQ2. Ендоскопія відеокапсул показала уповільнений вигляд ворсинок до виразки проксимальної та середньої товстої кишки та слизової оболонки товстої кишки. Згодом ентероскопія пуш з біопсіями підтвердила діагноз целіакії та виразкового єюніту. Імуногістохімічні дослідження інтраепітеліальних лімфоцитів та ампліфікація ПЛР виявили поверхневу експресію CD3 та CD8 та олігоклональних популяцій Т-клітин. Повторне капсульне дослідження та верхня ендоскопія, 1 рік та 4 роки після суворої безглютенової дієти, показало ендоскопічну та гістологічну нормалізацію тонкої кишки.

Висновок

Виразковий єюніт у поєднанні з целіакією ніколи раніше не описаний у дітей. Капсульна ендоскопія мала важливе значення як для діагностики целіакії, так і пов'язаного з нею виразкового єюніту. Результати повторної ендоскопії капсул, через рік після введення дієти без глютену, також свідчать про те, що виразковий єюніт не завжди асоціюється з рефрактерною целіакією і не обов'язково диктує поганий результат.

Передумови

У цьому звіті ми представляємо випадок з дитиною з виразковим єюнітом, асоційованим з целіакією, у якого діагностовано СЕ, і чиї клінічні симптоми, гістологічні та капсульні результати врешті-решт вирішені на GFD.

Презентація справи

9-річну дівчинку скерували для оцінки епізодичного болю в животі та не жовчної блювоти в анамнезі на 1 рік. Біль був описаний як тупий, локалізований у навколопухинній ділянці та не пов'язаний з їжею. Тест на дихання відповідав мальабсорбції лактози. Однак обмеження лактози лише тимчасово покращувало симптоми. Огляд систем та минула історія хвороби були нічим не примітними. Вона заперечила використання ліків, включаючи нестероїдні протизапальні препарати (НПЗЗ). У сімейній історії не було целіакії, панкреатиту, запальних захворювань кишечника або аутоімунних розладів, крім розсіяного склерозу (бабуся по батькові). Її фізичний огляд був у межах норми із задовільними показниками ваги та росту.

Початкові лабораторні дослідження виявили нормальний рівень гемоглобіну та лейкоцитів, швидкість осідання еритроцитів та сироватковий альбумін. Її tTG був дискретно підвищений (10 Од/мл; нормальне зображення 1

гастроентерологія

ЕНДОСКОПІЯ БЕЗДРОТОВОЇ КАПСУЛИ Початковий іспит (звичайна дієта). Висновки, які дуже вказують на целіакію, ускладнену виразковим єюнітом. Пуш-ентероскопія запропонувала отримати діагноз і виключити EATL.

Гістологічні дані щодо нормальної дієти. Гістологічне підтвердження целіакії пуш-ентероскопією.

Введення суворої ГФД протягом 6 місяців призвело до поліпшення клінічних ситуацій із значно меншим болем та припиненням блювоти. Більше того, рівень її tTG у сироватці крові нормалізувався (рис.3

Імуногістохімічне фенотипування ІЕЛ (на 95 см в тонкій кишці) на момент діагностики. Внутрішньоепітеліальний лімфоцитоз (IEL), 89 лімфоцитів/100 ентероцитів з подвійною позитивністю для CD3 (ВЛІВО) та CD8 (ВПРАВО) та негативною для CD4; відповідає класифікації Marsh III A.

Гістологія та імуногістохімічне фенотипування ІЕЛ (при 150 см у товстій кишці) через 6 місяців після початку GFD. Внутрішньоепітеліальний лімфоцитоз (IEL), 40 лімфоцитів/100 ентероцитів з подвійною позитивністю для CD3 (ВЛІВО) та CD8 (ВПРАВО) та негативною для CD4; відповідає класифікації Marsh I.

Третій СЕ через 12 місяців на шлунково-кишковому тракті був нічим не примітним, з ранньою появою нормальних ворсинок у дванадцятипалій кишці та відсутністю ознак виразкового єюніту. Біопсія дванадцятипалої кишки тепер показала добре збережену морфологію ворсинок та нормальний рівень IEL (25 лімфоцитів/100 ентероцитів; CD3/CD8 позитивний), що відповідає захворюванню на целіакію в стадії ремісії. Недавня капсула, зроблена через 4 роки після встановлення діагнозу, була нічим не примітна, і багаторазові біопсії дванадцятипалої кишки також були цілком нормальними. Її tTG залишався нормальним (

Обговорення

Виразковий єюніт зустрічається рідко, але може спостерігатися при інфекціях або запальних станах, таких як хвороба Крона або еозинофільний гастроентерит, колагенові судинні та інші імуно-опосередковані захворювання, такі як васкуліт, системний червоний вовчак або пурпура Геноха-Шонлейна, а також вторинні такі ліки, як аспірин або інші НПЗЗ, RCD, травматичні стани, такі як інвагінація кишечника, розлади імунодефіциту, такі як гіпогаммаглобулінемія або різні новоутворені захворювання [11]. У педіатричній літературі 4 випадки виразкового єюніту були діагностовані СЕ у маленьких дітей, які страждають від ювенільних ревматоїдних артритів, три з яких були пов'язані із застосуванням НПЗЗ [12].

Пацієнт, описаний у цьому документі, наскільки нам відомо, унікальний, коли він страждає на виразковий єюніт у поєднанні з КР у педіатричній віковій групі. Крім того, виразковий єюніт, здається, не асоціювався з РЗС у цьому конкретному випадку. Ми спостерігали вирішення виразкового єюніту, а також ентеропатії через 12 місяців на шлунково-кишковому тракті як гістологічно, так і показано повторним CE. Більше того, незважаючи на виразковий єюніт, вона ніколи не мала аномальних Т-клітинних фенотипів або доказів EATL. У випадках з виразковим єюнітом, з РЗЗ або без нього, слід проводити фенотиповий аналіз ІЕЛ шляхом імуногістохімії або, якщо можливо, з використанням проточної цитометрії для розрізнення двох підтипів [26].

Висновок

Виразковий єюніт у поєднанні з CD ніколи, на основі нашого огляду літератури, ніколи не описувався у дитячій віковій групі. CE був важливим для встановлення початкового діагнозу CD у цього пацієнта та для виявлення асоційованого виразкового єюніту, а також для його вирішення. СЕ також був дуже корисним у направленні на необхідність відбору зразків тканин та у відстеженні наслідків виразкового ієюніту, що ускладнює CD після встановлення GFD. Висновки СЕ свідчать про те, що виразковий єюніт не завжди асоціюється з RCD, і, як і в цьому випадку, не обов'язково диктує поганий результат. Подальші дослідження необхідні для оцінки частоти та результату виразкового єюніту та РЗС у дітей з целіакією.

Згода

Письмова інформована згода була отримана від пацієнта на публікацію цього звіту про випадок та будь-які супровідні зображення. Копія письмової згоди доступна для ознайомлення з редактором цього журналу. Оскільки пацієнт неповнолітній, також була отримана згода батьків.

Список літератури

Hill ID, Dirks MH, Liptak GS, Colletti RB, Fasano A, Guandalini S, Hoffenberg EJ, Horvath K, Murray JA, Pivor M, Seidman EG, Північноамериканське товариство дитячої гастроентерології, гепатології та харчування: керівництво з діагностики та лікування целіакії у дітей: рекомендації північноамериканського товариства з питань дитячої гастроентерології, гепатології та харчування. J Педіатр Gastroenterol Nutr. 2005, 40 (1): 1-19. 10.1097/00005176-200501000-00001.

Elsing C, Placke J, Gross-Weege W: Виразковий ієюноілеїт та асоційована з ентеропатією Т-клітинна лімфома. Eur J Gastroenterol Hepatol. 2005, 17 (12): 1401-1405. 10.1097/00042737-200512000-00021.

Biagi F, Lorenzini P, Corazza CR: Огляд літератури про клінічний взаємозв'язок між виразковим ієюноїлеїтом, целіакією та асоційованою з ентеропахтами Т-клітинною лімфомою. Scand J Gastroenterol. 2000, 35 (8): 785-790. 10.1080/003655200750023129.

Діксон до нашої ери, Streutker CJ, Chetty R: Целіакія: оновлення для патолога. J Clin Pathol. 2006, 59: 1008-1016. 10.1136/jcp.2005.035345.

Зелений PH, Cellier C: Целіакія. New Engl J Med. 2007, 357: 1731-1743. 10.1056/NEJMra071600.

Cellier C, Green PHR, Collin P, Murray J: консенсус ICCE щодо целіакії. Ендокопія. 2005, 37 (10): 1055-1059.

Catassi C, Fabiani E, Rätsch IM, Coppa GV, Giorgi PL, Pierdomenico R, Alessandrini S, Iwanejko G, Domenici R, Mei E, Miano A, Marani M, Bottaro G, Spina M, Dotti M, Montanelli A, Barbato M, Viola F, Lazzari R, Vallini M, Guariso G, Plebani M, Cataldo F, Traverso G, Ventura A, et al: Целіакічний айсберг в Італії. Багатоцентровий антигліадиновий антитіл, який проводить скринінг на целіакію у суб’єктів шкільного віку. Acta Paediatr Suppl. 1996, 412: 29-35.

Малдер CJJ, Сельє С: Целіакія: зміна поглядів. Best Pract Res Clin Gastroenterol. 2005, 19 (3): 313-321. 10.1016/j.bpg.2005.01.006.

Ho-Yen C, Chang F, van der Walt J, Mitchell T, Ciclitira P: Останні досягнення у рефрактерній целіакії: огляд. Гістопатологія. 2009, 54 (7): 783-795. 10.1111/j.1365-2559.2008.03112.x.

Barret M, Malamut G, Rahmi G, Samaha E, Edery J, Verkarre V, Macintyre E, Lenain E, Chatellier G, Cerf-Bensussan N, Cellier C: Діагностичний вихід капсульної ендоскопії при рефрактерній целіакії. Am J Gastroenterol. 2012, 107 (10): 1546-1553. 10.1038/ajg.2012.199.

Proctor D, Panzini L: Ізольовані та дифузні виразки тонкої кишки. Шлунково-кишкова та печінкова хвороби Sleisenger & Fordtran. Том 2. За редакцією: Фельдман М, Фрідман Л, Слайзенгер М. 2002, Філадельфія: Сондерс, 2081-2082. 7

Fritscher-Ravens A, Scherbakov P, Bufler P, Torroni F, Ruuska T, Nuutinen H, Thomson M, Tabbers M, Milla P: Доцільність бездротової капсульної ендоскопії при виявленні патології тонкої кишки у дітей віком до 8 років: багатоцентрове європейське дослідження. Кишечник. 2009, 58: 1467-1472. 10.1136/кишка.2009.177774.

O’Mahony S, Howdle PD, Losowsky MS: Оглядова стаття: ведення пацієнтів з целіакією, що не реагує. Aliment Pharmacol Ther. 1996, 10 (5): 671-680. 10.1046/j.1365-2036.1996.66237000.x.

Daum S, Cellier C, Mulder C: Рефрактерна целіакія. Best Pract Res Clin Gastroenterol. 2005, 19 (3): 413-424. 10.1016/j.bpg.2005.02.001.

Теннісон, Каліфорнія, Зелений PH: Роль капсульної ендоскопії у пацієнтів з целіакією, що не реагує. Шлунково-кишковий ендоск. 2011, 74 (6): 1323-1324. 10.1016/j.gie.2011.07.021.

Wahab PJ, Meijer JW, Mulder CJ: Гістологічне спостереження за людьми з целіакією на дієті без глютену. Am J Clin Pathol. 2002, 118 (3): 459-463. 10.1309/EVXT-851X-WHLC-RLX9.

Cellier C, Delabesse E, Helmer C, Patey N, Matuchansky C, Jabri B, Macintyre E, Cerf-Bensussan N, Brousse N: тугоплавкий спру, целіакія та пов'язана з ентеропатією Т-клітинна лімфома. Французька група з вивчення целіакії. Ланцет. 2000, 356 (9225): 203-208. 10.1016/S0140-6736 (00) 02481-8.

Cellier C, Patey N, Mauvieux L, Jabri B, Delabesse E, Cervoni JP, Burtin ML, Guy-Grand D, Bouhnik Y, Modigliani R, Barbier JP, Macintyre E, Brousse N, Cerf-Bensussan N: Аномальні кишкові інтраепітеліальні лімфоцити у вогнетривкій литці. Гастроентерологія. 1998, 114 (3): 471-481. 10.1016/S0016-5085 (98) 70530-X.

Bagdi E, Diss TC, Munson P, Isaacson PG: Слизові внутрішньоепітеліальні лімфоцити при асоційованій з ентеропатією Т-клітинній лімфомі, виразковому єюніті та рефрактерній целіакії становлять неопластичну популяцію. Кров. 1999, 94 (1): 260-264.

Daum S, Weiss D, Hummel M, Ullrich R, Heise W, Stein H, Riecken EO, Foss HD, кишкова лімфома Дослідницька група: Частота клональних інтраепітеліальних проліферацій Т-лімфоцитів при Т-клітинних лімфомах кишкового тракту, целіакії та тугоплавких спру. Кишечник. 2001, 49 (6): 804-812. 10.1136/кишка 49.6.804.

Mubarak A, Oudshoorn JH, Kneepkens CM, Butler JC, Schreurs MW, Mulder CJ, Houwen RH: Дитина з рефрактерною целіакією. J Педіатр Gastroenterol Nutr. 2011, 53 (2): 216-218. 10.1097/MPG.0b013e318214553a.

Goerres MS, Meijer JW, Wahab PJ, Kerckhaert JA, Groenen PJ, Van Krieken JH, Mulder CJ: Комбінована терапія азатіоприном та преднізоном при рефрактерній целіакії. Aliment Pharmacol Ther. 2003, 18 (5): 487-494. 10.1046/j.1365-2036.2003.01687.x.

Так Дж. Дж., Ван Асельдонк Д. П., ван Ванруй Р.Л., ван Бодегравен А. А., Малдер С. Дж .: Тіогуанін при лікуванні рефрактерної целіакії - досвід одного центру. Aliment Pharmacol Ther. 2012, 36: 274-281. 10.1111/j.1365-2036.2012.05154.x.

Al-Toma A, Verbeek WH, Mulder CJ: Лікування ускладненої целіакії. Копати Діс. 2007, 25 (3): 230-236. 10.1159/000103891.

Jantunen E, Boumendil A, Finel H, Luan J-J, Rambaldi A, et al: Аутологічна трансплантація стовбурових клітин для асоційованої з ентеропатією Т-клітинної лімфоми: ретроспективне дослідження EBMT. Кров. 2013, 121 (13): 2529-2532. 10.1182/кров-2012-11-466839.